렘수면 중 발작과 유사한 움직임을 보인, 심한 폐쇄성 수면무호흡으로 인한 가성렘수면행동장애로 진단된 증례

A Case of Seizure Like Movement During Rapid Eye Movement Sleep Diagnosed With Pseudo-Rapid Eye Movement Sleep Behavior Disorder Associated With Severe Obstructive Sleep Apnea

Article information

J Sleep Med. 2022;19(3):164-167
Publication date (electronic) : 2022 December 28
doi : https://doi.org/10.13078/jsm.220022
Department of Neurology, Neuroscience Center, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea
박수련orcid_icon, 배효은orcid_icon, 주은연orcid_icon
성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 신경과, 뇌신경센터
Address for correspondence Hyoeun Bae, MD Department of Neurology, Neuroscience Center, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, 81 Irwon-ro, Gangnam-gu, Seoul 06351, Korea Tel: +82-2-3410-1426 E-mail: js2311052@naver.com
Received 2022 November 15; Revised 2022 November 27; Accepted 2022 December 6.

Trans Abstract

Rapid eye movement (REM) sleep behavior disorder (RBD) is characterized by complex motor behaviors and REM without atonia. RBD shows diverse clinical manifestations, ranging from typical violent dreamenacting behaviors to relatively subtle limb movements. Sleep disorders such as obstructive sleep apnea (OSA) and nocturnal seizure that mimic RBD symptoms are referred to as pseudo-RBD. We describe a patient who showed an atypical clinical presentation of pseudo-RBD associated with severe OSA. Polysomnography with a full 10–20 electroencephalography montage was useful for accurate diagnosis.

서 론

렘수면행동장애는 렘수면 동안 근육 이완이 정상적으로 이루어지지 않아 꿈의 행동화증상을 보이는 질환이다. 수면 관련 발성 그리고/또는 복합운동행동이 렘수면 중에 발생하는 것이 수면다원검사에 의해 확인되거나, 꿈 행동화의 임상 병력을 바탕으로 렘수면 중에 발생하는 것으로 추정되고, 수면다원검사에서 렘수면무긴장소실이 보이며 다른 수면장애, 정신장애, 약물 혹은 물질 사용으로 더 잘 설명되지 않을 때 진단할 수 있다[1]. 이러한 렘수면행동장애와 유사한 수면 중 이상 행동을 보이는 경우 가성렘수면행동장애라 일컬으며, 대표적인 원인으로 폐쇄수면무호흡, 야간 발작 등이 있다[2]. 렘수면행동장애는 주로 공격적인 꿈 관련 행동을 보이는 것이 특징적이나, 이외에도 폭력적이지 않은 다양한 행동 양상도 보일 수가 있다[1,2]. 가성렘수면행동장애로 진단된 심한 폐쇄수면무호흡에서도 수면 중 과격한 행동을 보이는 경우가 다수 보고되었으나[3] 일상생활에서 볼 수 있는 가벼운 행동 또한 보고되기도 하였다[4]. 저자들은 전형적인 임상 양상을 보이지 않아 병력과 그 양상만으로는 렘수면행동장애 혹은 야간 발작의 감별이 어려웠으나, 수면다원검사를 통해 최종적으로 심한 폐쇄수면무호흡으로 인한 가성렘수면행동장애로 진단된 증례를 경험하였기에 보고한다.

증 례

64세 남자가 일주일 전부터 수면 중 갑자기 눈을 왼쪽 위로 치켜 뜨고, 수초간 양손을 들어 올려떨거나 흔드는 움직임을 보여 의뢰되었다(Supplementary Video 1 in the online-only Data Supplement). 환자 본인은 증상 발생시 꿈을 꾸거나 잠꼬대를 하고 있던 느낌이라고 하였다. 상기 증상이 하룻밤 동안 2회 반복하여 발생하며, 밤 12시에 잠들어 새벽 2-3시경 나타났다. 동반 내과적 질환으로 만성신부전, 심부전, 제2형당뇨, 고혈압, 고지혈증이 있었다. 평소 코골이가 심한 편이었고, Mallampati class 3점, 체질량지수 22.1 kg/m2이었다. 신경학적 검사에서 의식은 명료하였고, 뇌신경, 운동 및 감각, 소뇌기능, 심부건반사는 정상이었으며, 운동 완만, 안정떨림, 자세불안정은 관찰되지 않았다. 일반 뇌파 검사에서 뇌전증모양방전은 관찰되지 않았다.

수면다원검사에서 총 수면시간은 115분이었고 수면 잠복기는 5.5분이었으며 수면 효율은 42.6%로 감소하였다. 수면 단계 중 N1은 54.8%로 증가, N2 38.7%, N3 4.8%, rapid eye movement 1.7%로 감소하여 얕은 수면이 주가 되는 비정상적인 수면 구조를 보였다. 총 무호흡-저호흡지수는 65.2/h로 증가하였고, 무호흡 발생 시 최저산소포화도는 44%였다. 총 각성지수는 59.5/h였는데, 무호흡-저호흡 관련 각성지수가 56.9/h였다. 경도의 코골이와 구강호흡도 관찰되었다.

수면다원검사 중 2차례의 이상 행동이 확인되었는데 모두 렘수면단계에서 확인되었고, 심한 폐쇄수면무호흡으로 인한 각성이 일어난 직후 발생하였다(Fig. 1A). 이러한 각성 시에 일시적인 근긴장도의 증가는 동반되었으나 렘수면무긴 장소실의 기준을 만족하는 근긴장도 증가는 관찰되지 않았다. 오른손을 들고 떠는 모습과 양 팔과 다리를 들어 올리면서 흔드는 모습이 각각 10초 이내로 관찰되었는데, 양상만으로는 발작과도 매우 유사하였다. 그러나 이상 행동 중 기록된 전체 몽타주 뇌파에서 뇌전증모양방전은 동반하지 않았다(Fig. 1B). 따라서 심한 폐쇄수면무호흡에 의한 가성렘수 면행동장애로 진단하여 지속기도양압기 치료를 시작하고자 하였으나, 이후 환자가 재방문하지 않아 치료 반응은 확인되지 않았다.

Figure 1.

Polysomnography and full 10–20 bipolar montage EEG of the 1st event. Arrow indicates the event. A: Polysomnography. Limb movements during rapid eye movement sleep stage followed respiratory arousal. B: Full 10–20 bipolar montage EEG. No epileptiform discharge was observed. EEG, electroencephalography.

고 찰

본 증례는 수면 중 이상 행동을 보이나 임상 양상만으로는 야간 발작 혹은 렘수면행동장애 등의 감별이 명확치 않았고, 수면다원검사를 시행한 뒤 최종적으로 심한 폐쇄수면무호흡으로 인해 발생한 가성렘수면행동장애로 진단된 사례이다. 수면 시 렘수면행동장애와 유사한 움직임을 보여 이로 오인될 수 있는 가성렘수면행동장애에는 몽유병, 야경증, 야간 발작, 비렘수면 율동운동질환 등의 다양한 질환이 있다[1,2]. 특히 심한 폐쇄수면무호흡에서는 렘수면행동장애를 모방하는 임상양상을 보인다고 여러차례 보고되었는데[2,3], 주로 주먹을 휘두르고 발로 차거나 침대에서 낙상하는 등의 과격한 행동이나 소리지르거나 우는 등의 큰 발성이 관찰되었다. 이러한 양상이 두 군간에 유의한 차이를 보이지는 않았다고 보고되었다[3]. 비교적 전형적인 이상 행동 외에도 폐쇄수면무호흡으로 인한 가성렘수면행동장애에서 통화하는 동작이나 담배 피우는 동작 등 가벼운 일상생활의 움직임을 보이는 경우도 보고된 바 있다[4]. 야간 발작의 경우에도 렘수면행동장애와 유사한 양상을 보일 수가 있는데, 꿈을 정확히 기억하거나 단순한 과다운동발작보다 복잡한 행동을 보이기도 한다[2]. 이에 병력 청취나 임상 양상만으로는 이러한 가성렘수면행동장애와 렘수면행동장애 간의 정확한 감별이 어려울 수 있으며, 본 증례가 그 예가 되겠다. 환자 본인은 꿈을 꾸는 중이었다고 보고하여 렘수면행동장애를 좀 더 시사하였으나, 병력상 야간에 비교적 상동적인 움직임을 보였고, 앞선 증례들에서 흔히 보였던 과격한 행동이나 발성, 혹은 일상적인 행동도 아닌 10초 이내의 짧은 사지의 움직임으로, 그 양상은 과다 운동발작에 가까워 보였다. 이러한 경우 전체 몽타주 뇌파를 포함한 수면다원검사를 시행하면 증상 발생 시의 뇌파, 수면 단계, 무호흡 여부 등을 종합적으로 관찰할 수 있으므로 감별 진단에 있어 그 효용성이 크다고 시사된다. 실제로 국제 수면장애분류 제3판의 렘수면행동장애의 진단 기준에도 수면다원검사에서 객관적으로 확인된 렘수면 무긴장소실 및 타질환의 배제가 포함되어 있어[1] 수면다원검사의 중요성이 강조된다.

렘수면행동장애와 폐쇄수면무호흡 모두 남성, 고령에서 유병률이 증가하며[5], 선후관계가 불명확하거나[5] 두 가지가 같이 동반될 수 있으나[6] 병태 생리와 치료 및 예후는 다르다는 점에서 두 질환의 감별이 중요하다. 폐쇄수면무호흡은 수면 중 일시적인 상기도의 협착이나 폐쇄가 주기적으로 발생하여 산소포화도의 감소와 교감신경계의 활성, 잦은 각성을 일으킨다[7,8]. 심한 폐쇄수면무호흡에서는 각성이 더욱 빈번해지고, 각성 시 혼동이 생기면서 렘수면행동장애와 유사한 이상 행동을 보인다고 추정된다[3,8]. 따라서 심한 폐쇄수면무호흡으로 인한 가성렘수면행동장애 환자에서는 양압기 사용 시 꿈 행동화 증상이 호전된다고 보고되었다[2,3,5]. 반면, 렘수면시에는 근육 무긴장 상태가 상기도 허탈을 더욱 악화시켜 폐쇄수면무호흡이 심해지는 기전으로 작용하고, 반대로 렘수면행동장애에서는 렘수면 무긴장 소실이 발생하여 기도 협착 및 폐쇄를 줄이므로 폐쇄수면무호흡을 완화시키게 된다. 따라서 양압기치료를 하여 폐쇄수면무호흡이 호전되면 각성이 줄고 렘수면이 늘어나면서 오히려 그동안 가려져 있던 렘수면 중의 이상 행동이 빈번히 관찰되기도 한다[4,5]. 렘수면행동장애 치료에 흔히 사용되는 클로나제팜은 호흡 근육을 이완시켜 저용량에서도 수면 무호흡을 악화시킬 수 있어[5], 심한 폐쇄수면무호흡이 있는 경우에는 특히 주의가 필요하다. 또한 렘수면행동장애는 파킨슨증, 레비소체치매와 같은 알파-시누클레인병으로 진행한다고 알려져[9] 폐쇄수면무호흡과는 예후를 달리하며, 장기적인 추적 관찰의 중요성 또한 다르다. 한편 심한 폐쇄수면무호흡의 경우 적절한 양압기치료로 증상 호전을 기대할 수 있으나, 수면무호흡이 치료되지 않고 지속될 시 고혈압, 제2형 당뇨, 심부전과 같은 심혈관 질환 발생의 위험인자로 작용하므로, 동반 질환이 있거나 위험이 높을 경우 유의깊게 감별할 필요가 있다[7].

위 증례와 같은 고령의 환자에서는 렘수면행동장애와 뇌전증 발작의 감별도 중요하다. 65세 이상에서 뇌전증 유병률은 1,000명당 10.8명이며 60세 이상에서의 발생률은 가파르게 증가한다고 보고되었다[10]. 노인에서 뇌전증 발작은 비교적 비전형적인 모습으로 나타나고 사건 수면, 특히 렘수면행동장애가 드물지 않게 발생하므로 이러한 사건 수면과 뇌전증의 감별이 반드시 필요하다고 강조된다[10]. 뇌전증의 경우 적절히 치료되지 않을 시 발작이 조절되지 않고, 고령에서는 뇌전증지속상태도 젊은 성인에 비해 2-5배 자주 발생하여 감별 진단과 치료가 정확히 이루어지지 않는다면 예후에 악영향을 미치게 된다[10]. 한편 야간 발작으로 인한 가성렘수면행동장애에서는 꿈 행동화 증상이 클로나제팜의 사용으로 일시적인 호전을 보일 수도 있으나 지속적인 조절은 어렵다. 그러나 뇌경색 등 발작의 병인을 찾아 그에 적합한 치료를 하고, 발작의 종류 및 시작 위치에 따른 적절한 항경련제를 사용하면 증상의 완전한 호전까지도 기대할 수 있다고 보고되었다[2].

본 증례는 렘수면 비율이 1.7%로 낮아져 있어 렘수면행동장애가 충분히 포착되지 않았을 가능성이 있고, 추적관찰이 불가하여 지속적양압기 치료 이후 증상 호전 및 렘수면행동장애 발현 여부가 관찰되지 않았다는 한계점이 존재한다. 그러나 렘수면행동장애의 진단 기준에 렘수면 비율은 포함되어 있지 않고[1], 수면다원검사를 반복하여도 렘수면 비율은 유의한 차이를 보이지 않는다는 보고가 있다[6]. 또한 심한 폐쇄수면무호흡이 확인되었고 보호자의 보고와 유사한 두 차례의 이상행동 모두 무호흡으로 인한 각성 직후 일어나 현 시점에서의 진단은 렘수면행동장애보다는 폐쇄수면무호흡으로 인한 가성렘수면행동장애를 고려하는 것이 타당할 것이다.

결론적으로, 폐쇄수면무호흡으로 인한 가성렘수면장애에서 렘수면행동장애의 일반적인 증상이 아닌 발작과 유사한 형태가 나타날 수 있어, 비전형적인 양상의 수면 중 이상 행동이 발생하였을 시에는 렘수면행동장애와 가성렘수면행동장애 및 그 원인의 정확한 감별 진단을 위해 수면다원검사의 필요성이 강조된다. 렘수면행동장애, 폐쇄수면무호흡, 야간 발작 모두 그 치료와 예후를 달리한다는 점에서 감별이 중요하겠으며, 특히 위 증례와 같이 고령의 남성 환자에서 심혈관질환도 동반되어 있을 시 주의가 필요하겠다.

Supplementary Materials

The online-only Data Supplement is available with this article at https://doi.org/10.13078/jsm.220022.

Supplementary Video Legend

Video 1. Seizure like movement during rapid eye movement sleep stage.

jsm-220022-suppl.mp4

Notes

Ethics Statement

Informed consent was obtained from the patient.

The authors have no potential conflicts of interest to disclose.

Author Contributions

Conceptualization: Eun Yeon Joo. Data curation: Soo Ryun Park, Hyoeun Bae. Formal analysis: Soo Ryun Park, Hyoeun Bae. Investigation: Soo Ryun Park, Hyoeun Bae. Methodology: Eun Yeon Joo. Supervision: Eun Yeon Joo. Writing—original draft: Soo Ryun Park, Hyoeun Bae. Writing—review & editing: Eun Yeon Joo.

Funding Statement

None

References

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Polysomnography and full 10–20 bipolar montage EEG of the 1st event. Arrow indicates the event. A: Polysomnography. Limb movements during rapid eye movement sleep stage followed respiratory arousal. B: Full 10–20 bipolar montage EEG. No epileptiform discharge was observed. EEG, electroencephalography.